Ⅰ서 론

자폐 범주성 장애(Autism Spectrum Disorder; ASD) 는 생물학적 근거에 의한 신경발달적 장애로 비슷한 증 상을 보이는 여러 증후군을 통칭한 병명이다([Poustka, 2007]). 사회적 의사소통과 사회적 상호작용의 지속적인 장애를 보이고 행동, 관심 혹은 활동이 한정되고 반복 적인 양상이 주요한 특징이다([American Psychiatric Association, 2013]).

많은 연구자들은 ASD의 원인을 밝히고자 노력을 해 왔으며 최근에는 인지적 수준에서 자폐를 설명하려는 시 도에 관심이 모아지고 있다. 즉, 유기체의 모든 행동은 자극에 대한 반응이라는 자극-반응 메커니즘을 전제할 때, 자폐 아동들이 보이는 행동의 특성들은 자극이 수용 되고 처리되는 과정에서 이상성을 갖기 때문이라는 것이 다. 뇌와 행동 간의 관계를 연구하는 신경심리학적 연구 에서는 뇌와 행동의 관계를 설명하기 위한 중간 단계를 인지적 과정으로 보고 자극이 처리되는 인지과정에 대한 연구를 통해 ASD의 특성을 설명하고자 했다. ASD의 인 지적 특성을 설명하는 세 가지 주된 이론으로 마음이론 결함, 실행기능 결함, 중심적 일관성 약화에 관한 이론이 있다([Hill, 2004b]). 이 중 실행기능 결함에 대한 이론은 수년간 자폐 관련 문헌에서 광범위하게 주목을 받아왔다 ([Hughes & Russell, 1993]; [Ozonoff, Pennington, & Rogers, 1991]).

일반적으로 실행기능은 사고와 행동을 감독하고 통제 하기 위해 사용하는 일련의 인지적 기술을 의미한다 ([Carlson, 2003]). 즉, 실행기능은 끊임없이 변화하는 환 경에서 여러 정보에 집중하고 오류를 모니터링하며 사용 가능한 정보를 고려하여 의사 결정을 내리고 필요에 따 라 계획을 수정할 수 있는 능력으로 가장 높은 인지수준 에 해당하는 포괄적인 개념이다([Goldberg, 2001], [Meltzer, 2010]). [Ozonoff (1998)]는 실행기능의 검사들 이 주로 인지적 유연성(cognitive flexibility), 계획 및 조직(planning/organization), 억제(inhibition)등을 측 정한다고 하였다. 또 다른 연구에서는 실행기능 과제의 근본적인 요소로 인지 유연성/전환(cognitive flexibility/ shift), 작업 기억(working memory), 억제(inhibition), 계획(planning)을 제시하였다([Miyake et al., 2000]; [Pennington & Ozonoff, 1996]). 이처럼 실행기능에 대 해서는 연구자들 마다 다양한 견해가 존재하지만 [Diamond (2013)]는 대부분의 연구자들이 반응 억제, 주 의력, 인지억제를 포함한 억제(inhibition), 작업 기억 (working memory), 인지 유연성(cognitive flexibility, set shifting, mental flexibility, or mental set shifting)을 3가지 핵심기능으로 보는 것에 동의하며 이로부터 추론 (reasoning), 문제 해결(problem solving) 및 계획 (planning)과 같은 상위 실행기능이 구축된다고 하였다 ([Collins & Koechlin 2012]; [Lehto, Juujἅrvi, Kooistra, & Pulkkinen, 2003]; [Lunt et al., 2012]; [Miyake et al., 2000]).

실행기능은 전두엽, 특히 전전두엽(prefrontal lobe) 기능과 관련 있으며 전두엽 손상 환자들에게서 보이는 행동을 설명하기 위해 신경심리분야에서 사용되어왔다. 전두엽 손상을 입은 환자들은 공통적으로 목표 지향적 행동이 요구되는 과제에서 같은 반응을 반복하는 모습을 보였고 자발적인 과제 시작이 어려웠으며 주의집중의 지 속성도 짧은 등 그 행동특성이 자폐장애를 가진 사람의 특성과 매우 유사하여 자폐장애의 실행기능 연구가 시작 되었다([Ozonoff, 1997]; [Stuss & Knight, 2002]).

자폐 아동의 실행기능 특성에 관한 연구는 지속적으로 보고되고 있다([Ozonoff & Schetter, 2007]). 자폐 집단 과 정상 집단의 실행기능을 비교 측정해 보았을 때 정상 지능 및 언어능력을 가진 ASD일 경우에도 계획과 반응 의 억제, 자기-모니터링에서 문제를 갖는 것으로 나타났 다. 이를 통해 연구자들은 실행기능의 문제가 지능 장애 또는 언어적 어려움보다는 ASD의 특성이라고 보았다 ([Robinson, Goddard, Dritschel, Wisley, & Howlin, 2009]). 실행기능의 구성요소 중 인지적 유연성의 부족 은 자폐 아동들에게서 흔히 나타나는 문제로 ASD의 핵 심 증상 중 하나인 같은 것을 고집하고 반복적인 행동을 보이는 문제와 관련 된 것으로 여겼다([Hill, 2004a]; [Reed, Watts, & Truzoli, 2013]). 자폐 아동의 작업 기 억에 대해서는 결과가 일관되지는 않지만 여러 연령과 기능 수준에서 결함을 보이는 것으로 나타났다([Geurts, Verteʹ, Oosterlaan, Roeyers, & Sergeant, 2004]; [Ozonoff, 1997]; [Verteʹ, Geurts, Roeyers, Oosterlaan, & Sergeant, 2006]).

이와 같이 ASD의 실행기능 특성을 살펴보는 연구들 은 꾸준히 제시되고 있지만 실행기능의 중재에 초점을 둔 연구는 제한적이다([Baltruschat et al., 2011a]; [Fisher & Happe, 2005]; [Kenworthy et al., 2014]). 실 행기능의 결함이 ASD의 대표적인 문제점으로 지적되고 있음에도 불구하고 국내연구 또한 여러 장애에 대한 전 반적인 동향을 분석하거나 실행기능에 관련된 측정도구 를 분석하는 수준에 머물고 있다([Shin, Lee, Kwon, Yun, & Kim, 2009]; [Song & Byun, 2007]). [Jo 등(2010)] 은 국내·외 실행기능의 향상을 위한 프로그램(중재)의 동향을 분석하였으나 ASD에 대한 중재는 총 3편에 그쳐 그 특성을 알아보기에는 제한적이었다.

이에 본 연구에서는 ASD를 대상으로 실행기능에 대 한 중재적용의 활성화를 위해 국외 선행 연구에서 중재 의 특성과 동향을 고찰하고자한다. 이를 통해 작업치료 임상 연구의 확대 및 효율적이며 근거중심적인 중재를 제공할 수 있을 것으로 기대한다.

Ⅱ연구 방법

1논문 검색 및 자료수집

본 연구는 2006년 1월부터 2016년 12월까지 해외 학회지에 개제된 연구를 대상으로 하였다. 문헌검색을 위한 데이터베이스로 MEDLINE, Scopus, PubMed, ProQuest, Cochrane Library를 사용하였다. 주요 검색 용어는 “Autism or ASD AND Executive function AND Intervention or therapy or approach or treatment or training” 이었다. 분석 대상 논문의 선정 기준 및 베재 기준은 다음과 같다.

1)선정 기준

(1)

연구 참여자가 ASD 아동ᆞ청소년 (5세~18세 이하)인 연구

(2)

실행 기능을 종속변수로 중재가 실시된 실험연구

(3)

전문을 볼 수 있는 연구

(4)

영어로만 출판된 연구

2)배제 기준

(1)

조사연구 및 사례연구

(2)

고찰 또는 학위 논문

(3)

단행본

검색 용어는 연구의 초록에 모두 포함되도록 설정 하였 고 실행기능에 대한 하위 영역의 정의가 연구자들 마다 다양하므로 ‘Executive function’ 용어로만 검색하였다. 이와 같은 기준을 토대로 검색한 결과 1차로 총 351편의 논문이 검색되었다. 검색된 연구는 제목 및 초록을 먼저 검토한 후, 필요시 원문확인을 함께 하였다. 중복 검색되었 거나 선정기준에 부합하지 않은 논문은 제외하였고 의문이 드는 연구는 제 2저자와 의견을 나누어 결정하였다. 이러한 과정을 거쳐 총 20편의 논문을 선정하였다. 또한 키워드를 통해서는 검색되지 않았지만 수집된 논문의 참고문헌을 검토하던 도중 논문 선정 기준과 일치하는 1편의 연구를 확인하여 최종적으로 21편의 논문이 선정되었다. 선정된 연구는 [Diamond (2013)]가 제시한 실행기능 영역(반응 억제･주의력･인지억제를 포함한 억제, 작업 기억, 인지 유연성, 추론, 문제 해결, 계획)에 따라 분류하였고 여기에 해당하지 않지만 다른 연구자들이 언급한 영역은 기타영역 으로 특정 영역을 언급하지 않은 연구는 전반적 실행기능 으로 분류하여 분석하였다(Figure 1).

Figure 1.Flowchart for the Selection of Studies

Ⅲ연구 결과

Ⅳ고 찰

본 연구는 ASD 아동ᆞ청소년을 대상으로 실시한 실 행기능 중재에 대한 고찰을 통해 작업치료 연구 분야를 확대하고 근거중심의 중재를 제공할 수 있는 토대를 마 련하고자 하였다. 해외 학회지에 개제된 연구들을 대상 으로 포함 및 배제기준에 따라 총 21개의 연구가 선정되 었고 질적수준, 연구 참여자의 특성, 중재종류, 종속변인 으로 사용된 실행기능 영역, 실행기능과 함께 측정된 종 속변인, 측정도구에 대해 분석하였다.

선정된 연구의 근거수준은 수준Ⅰ에 해당하는 무작위 대조연구가 가장 많았다. 무작위 대조연구는 중재 효과를 평가하기 위한 가장 신뢰할 만한 방법으로 고려되는 만큼 이러한 연구들이 ASD 실행기능에 대한 영향력 있고 효과 적인 중재방법을 제공해줄 수 있을 것으로 여겨진다.

ASD에 대한 실행기능 연구는 꾸준히 증가하고 있어 ASD에 대한 실행기능 연구가 중요한 이슈가 되고 있음 을 볼 수 있었다. 연구 참여자의 대부분은 지능지수 70이 상의 고기능 자폐에 해당하였다. 지적장애를 동반하지 않은 고기능 자폐의 유병율 증가는 자폐장애와 관련된 연구에 큰 변화를 초래하였고 자폐장애의 특성에 관한 사실들을 밝혀내는데 도움이 되었다([Croen, Crether, Hoogstrate, & Selvin, 2002]). 고기능 자폐는 자폐증상 의 원인을 밝히기 위한 신경심리학적 연구 대상에 적합 하며 대부분의 연구에서 대상의 포함기준으로 나타나 있 다([Lee, 2007]). 그러나 지적장애 아동에서도 실행기능 의 결함이 중요한 문제이고 중재를 통해 지적장애를 동 반한 ASD 아동의 실행기능이 향상된다는 연구도 제시되 어 있는 만큼 다양한 지적 능력을 가진 ASD를 대상으로 한 연구가 필요 할 것으로 사료된다([Chan et al., 2011]; [Park, 2011]).

실행기능에 대한 중재 접근은 총 11가지로 다양하게 나타났다. 이 중 응용행동분석, 인지행동 접근, 보완 대체 요법을 사용한 중재가 가장 많은 비중을 차지하였다. 바 이오피드백 훈련, 반복적인 경두개자기자극과 같은 중재 를 통해 뇌파의 변화를 확인하는 연구도 진행되고 있었 다. 그 외 신체활동, 가상현실 프로그램을 적용한 중재가 있었다. 행동치료에 기초한 응용행동분석은 인지, 사회 적 기술, 행동, 언어 등 ASD의 핵심 증상을 개선하는데 강력한 근거가 있음이 입증되었고 ASD 아동을 교육하는 가장 바람직한 접근법으로 이해되고 있다([Charlop, Schreibman, & Kurtz, 1991]). 본 연구에 선정된 연구 에서는 응용행동분석이 작업기억 향상을 위해 주로 사용 되었다([Baltruschat et al., 2012]). [Baltruschat 등 (2011a)]은 작업기억 개선을 위해 긍정 강화를 사용한 응용행동분석이 수행에 효과적임을 확인하였고 실제 생 활에서 작업기억의 변화를 볼 수 있는 연구가 함께 필요 하다고 하였다. 인지-행동접근은 행동의 변화가 인지 변 화를 가져올 수 있고 인지 변화는 행동의 변화를 가져올 수 있다는 원리에 기초한다. 이 접근은 ASD 아동이 일반 적으로 가지고 있는 정동 및 불안 장애의 중재에 유용하 고 실행기능 향상 및 사회기술 증진, 정서이해에 효과가 있는 것으로 나타났다([Bauminger, 2007]; [Kenworthy et al., 2014]; [Ollendick, King, & Chorpita, 2006]; [Stichter et al., 2010]; [Walkup et al., 2008]). 보완 대체 요법은 현재 주류의학의 일부가 아니라고 여겨지는 의료 및 건강관리 체계, 시술 및 제품으로 정의되며 식이 및 건강식요법, 심신수련, 한의학, 민간요법 등이 있다 ([Barnes, Bloom, & Nahin, 2008]; [Frass et al., 2012]). ASD 아동을 대상으로 보완 대체요법의 사용을 조사한 [Levy, Mandell, Merhar, Ittenbach와 Pinto-Martic (2003)]의 연구에서는 31.7%의 ASD 아동이 하나 이상 의 보완 대체요법을 이용하고 있다고 보고하였다. 균형 잡힌 식이조절 중재를 통해 자폐아동의 실행기능과 뇌파 변화를 살펴본 [Chan, Sze, Han, & Cheung (2012)]의 연구에서 실행기능 및 대뇌전방피질에서 사건 관련 뇌파 활동이 유의하게 향상된 것으로 나타났다. 바이오피드백, 뉴로피드백, 반복적인 경두개자기자극 중재는 자폐아동 의 정보처리와 행동 반응의 향상을 가져왔으며 인지적 유연성에 효과가 있었다([Kouijzer, van Schie, Gerrits, Buitelaar, & de Moor, 2013]; [Sokhadze, El-Baz, Sears, Opris, & Casanova, 2014a]). 이 외에도 신체활 동 및 가상현실 프로그램을 적용한 연구에서도 작업기억 과 운동기술이 향상되었고 사회적 기술을 증진시키는데 효과적인 것으로 나타났다([Didehbani, Allen, Kandalaft, Krawczyk, & Chapman, 2016]; [Hilton, et al., 2014])

ASD 대상 중재 연구에서 종속변인으로 가장 많이 사 용된 실행기능 영역은 인지적 유연성이었고 억제기능, 작업기억 및 계획하기 순이었다. 인지적 유연성은 상황 의 변화에 맞추어 사고나 행동을 바꿀 수 있는 능력으로 흔히 자폐아동에게서 발견되는 경직되고 반복적인 행동, 고집적 행동과 가장 관련이 크다([Hill, 2004b]; [Lezak, 1995]). 억제기능과 계획하기의 결함은 ASD 아동에게 일반적으로 나타나지만 ADHD나 다른 진단에서도 나타 나고 있어 ASD만의 특징으로 보기에는 제한적이다 ([Lee, 2007]; [Ozonoff, 1998]). 따라서 실행기능 영역 가 운데 ASD의 특징을 가장 잘 반영하는 인지적 유연성에 대한 중재가 가장 활발하게 연구되는 것으로 사료된다.

실행기능과 함께 측정된 종속변인으로는 사회적 기술 과 행동문제가 가장 많았다. ASD의 주요 특징 가운데 사 회적 의사소통의 어려움은 마음읽기의 결함으로 설명하 고 제한적이고 반복적인 행동이나 언어, 사고 등에 대해 서는 실행기능의 결함으로 보는 연구들이 많다([Happe, 1995]; [Hill, 2004a]). 실행기능의 증진이 마음읽기의 향 상을 가져왔다는 연구에서 보듯이 실행기능과 마음읽기 는 밀접하게 관련되어 있으며 중재를 통해 서로 영향을 주고받음을 알 수 있다([Fisher & Happe, 2005]; [Moses, 2001]; [Perner & Lang, 2000]). 따라서 다양한 연구들에서 실행기능과 사회적인 기술, 행동문제에 대한 종속변수를 함께 고려하여 측정하는 것으로 여겨진다.

실행기능을 측정하는 도구들을 영역별로 살펴보았을 때 연구마다 매우 다양하게 나타났고 같은 도구를 영역 마다 혼재하여 사용하는 경우가 많았다. 실행기능은 상 위 인지 처리 기능으로써 여러 영역들이 함께 영향을 주 고받는 만큼 이를 적절하게 평가할 수 있는 측정도구의 개발이 필요하겠다([Song & Byun, 2007]).

이상의 연구를 통해 ASD 아동ᆞ청소년에 대한 실행 기능 중재와 관련된 내용을 살펴보았다. 다양한 분야에 서 ASD에 대한 실행기능 연구가 꾸준히 이루어지고 있 고 중재에 대한 근거들을 입증하고 있지만 실행기능에 대한 일관되고 명확한 개념 정의가 불충분하고 연구들 간에 동일하위영역을 검사하기 위한 평가도구가 상이하 거나 다른 하위영역임에도 같은 평가도구를 사용하는 등 의 객관성이 부족하여 타당도와 신뢰도에 대한 논란의 여지가 있다. 또한 여러 중재 접근에 대한 후속연구가 한 정적이고 연구대상의 실제 생활에서의 변화를 함께 살펴 보는 중재연구가 미비하므로 제한점을 갖는다. ASD 아 동은 작업치료의 주요 대상이지만 현재 국내ᆞ외 작업치 료 분야에서는 관련연구가 매우 미흡한 실정이다. 실행 기능 결함이 ASD의 특징으로 대두 되는 만큼 이에 대해 관심을 갖고 작업치료 분야로 확대되어야 할 필요가 있 으며 다양한 임상 연구가 함께 진행되어야 할 것이다.

Ⅴ결 론

본 연구는 ASD 아동ᆞ청소년의 실행기능 중재에 대 한 접근법을 알아보고 근거를 마련하기 위한 것으로 최 근 10년간 연구된 ASD 아동ᆞ청소년의 실행기능 중재 에 대해 체계적 고찰을 실시하였다. 중재 종류는 11가지 로 분류되었으며 응용행동분석과 인지행동 접근, 보완 대체요법을 사용한 중재가 가장 많았다. ASD에 대한 실 행기능 연구는 꾸준히 이루어지고 있지만 국내 작업치료 분야에서는 관련연구가 전무한 실정이다. 실행기능 결함 이 ASD의 주요한 특징인 만큼 이에 대한 작업치료사의 인식을 높일 필요성이 있으며 관련 연구가 진행되어야 할 것이다.