Ⅰ. 서 론
뇌성마비는 태아 또는 유아기의 뇌에 발생한 비 진행 성 병변이며 그로 인해 운동 및 자세 발달, 인지 및 지각 의 발달, 섭식의 발달 등에 영구적인 장애가 나타나게 된 다(Arvedson, 2013). 뇌성마비는 아동기의 신체장애 중 가장 흔한 요인으로 운동기술, 운동 및 근육 긴장도에 영향을 미치며 근육의 협동운동에 장애가 발생하여 사지 를 수의적으로 움직일 수 없게 되며 움직임 시 비정상적 패턴을 유도하여 일상생활의 저하를 초래한다(Bae & Park, 2013).
작업치료는 기능 능력을 최적화하고 독립성을 높이기 위해 뇌성마비 아동에게 치료를 제공하는 많은 분야로, 일상생활활동을 수행하기 위한 기술증진에 중점을 두고 있으며 인지 및 지각장애를 해결하고 독립성을 촉진하기 위해 다양한 중재방식을 활용한다(Peters, Chang, Morales, Barnes, & Allegretti, 2018). 그중에는 균형 훈련중재(balance training intervention), 강제유도운 동치료(Constraint–Induced Movement Therapy; CIMT), 상지 집중 양측성 훈련(Hand-Arm Intensive Bimanual Training; HABIT), 감각통합치료(Sensory Integration; SI), 행동관찰중재(Action Observation Therapy; AOT) 등이 있다(Gordon, Schneider, Chinnan, & Charles, 2007; Hung, Casetano, Hillman, & Gordon, 2011; Ju, Lee, & Kim, 2011; Ko, 2013; Sakzewski et al., 2011; Shumway-Cook, Hutchinson, Kartin, Price, & Woollacott, 2003; Taub et al., 2011).
행동관찰중재는 특정 활동의 관찰과 반복연습을 결합 한 중재로 거울 신경세포의 활성을 이용한 재활접근이다. 거울 신경세포는 파르마 대학의 연구원들이 원숭이의의 배쪽-앞운동겉질영역에서 처음 발견되었다(Di Pellegrino, Fadiga, Fogassi, Gallese, & Rizzolatti, 1992). 발견된 거울 신경세포는 두 가지가 있었는데 하나는 목표 지향 적인 손 동작 중에 반응하는 신경세포이고, 또 다른 하나 는 동작을 실행하지 않고 보기만 하더라도 활성화되는 시각-운동 거울 신경세포이었다. 원숭이의 거울 신경세 포와 비슷하게 인간의 거울신경세포는 동작관찰을 하는 동안 앞운동겉질의 신경세포와 서로 연결되어 행동을 조 직화하는 네트워크를 형성하며 행동의 의도를 이해하는 데 중요한 역할을 한다(Cattaneo & Rizzolatti, 2009; Iacoboni, Molnar-Szakacs, Gallese, Buccino, & Maziotta, 2005; Rizzolatti & Craighero, 2004). 거울 신경세포가 운동 학습에 관여한다는 사실을 발견하면서 이를 적용한 행동관찰중재는 새로운 재활 접근법으로 대 두되었다(Halsband & Lange, 2006). 많은 연구에서 관찰된 동작에 대한 모방이 일차운동겉질을 재조직화하 고, 운동 학습의 기반이 되는 운동 기억력과 생리학적인 과정을 촉진한다는 것을 증명하였다(Garrison, Winstein, & Aziz-Zadeh, 2010; Mulder, 2007).
Kim(2013)은 뇌성마비 아동을 대상으로 AOT의 콘 텐츠를 비목적지향적과제와 목적지향적과제로 나누어 중재를 적용하고 결과를 제시하였다. 뇌성마비 아동의 상지기능에서 유의한 향상을 보였으며 뇌파측정 시 뮤 억제가 유의하게 나타났으며 이는 거울신경세포가 활성 화됬음을 의미한다. 또한, 행동관찰중재 적용 시 뇌성마 비아동의 신체기능과 구조에 해당하는 장악력, 집기 파 악력 및 근긴장도에서 실험군과 대조하여 유의미한 향상 을 보였다(Ko, 2013). 따라서, 행동관찰중재는 뇌성마 비아동에게 의미있는 중재임을 시사하는 바이다.
이전 연구를 통해 행동관찰중재가 뇌졸중 환자의 상지 기능을 증진시킨 결과는 체계적 고찰과 메타분석을 통해 제시되었지만 뇌성마비 아동을 대상으로 한 AOT의 연 구는 국내뿐만 아니라 해외에서도 아직 부족한 실정이다 (Buchignani et al., 2019; Peng et al., 2019). 그러므 로, 근거 기반의 추론을 위한 문헌고찰을 통해 뇌성마비 아동을 대상으로 AOT의 다양한 방식 및 콘텐츠 구성을 파악한다면 임상적 연구 및 적용이 증가될 수 있을 것이 다. 따라서, 본 연구에서의 뇌성마비 아동을 대상으로 한 AOT 연구를 체계적 고찰 연구방법으로 구체적인 중재 방법, 평가도구 및 상지기능에 미친 영향에 대하여 분석 하여 추후 연구방향 제시 및 임상적 근거로 활용하고자 한다.
Ⅱ. 연구 방법
1. 검색 방법 및 분석대상
자료 수집을 위하여 2020년 5월까지 PubMed, CINAHL의 온라인 데이터베이스에 등록된 논문을 검색 하였으며, 검색용어는 ‘Cerebral palsy’ AND ‘Action observation’ OR ‘Motion observation’을 사용하였다. 각 데이터베이스에서 검색된 총 135개의 문헌 중 1저자 와 2저자가 제목과 초록을 검토하여 아래의 포함기준 및 배제기준에 따른 분석을 통하여 문헌을 선정하였다. 총 10개의 연구가 최종적으로 선정되었다. 구체적인 포함 기준은 뇌성마비 아동을 대상으로 한 연구, 행동관찰중 재를 적용한 연구이며 배제기준은 연구대상자가 뇌성마 비 아동이 아닌 경우, 행동관찰중재를 적용하지 않은 연 구, 적용모델 및 이론에 관한 연구, 프로토콜에 관한 연 구, 뇌이미징기법만 사용한 연구였으며 데이터베이스 간 중복된 논문은 제외시켰다. 데이터베이스 간 중복 개제 된 문헌을 제외한 후 총 10개의 연구가 분석 대상으로 선정되었다(Figure 1).
2. 분석 대상 연구의 질적 수준
본 연구에서 분석된 논문의 질적 수준을 평가하기 위 해 근거 기반으로 한 연구의 수준(hierarchy of levels of evidence for evidence-based practice)을 5단계 로 분석하는 분류를 사용하였다. 질적 수준 분석모델은 Arbesman, Scheer와 Lieberman(2008)이 개발한 것 으로, 연구의 질적 수준을 평가하기 위해 사용되는 기준 이다. 체계적 고찰, 메타분석, 무작위 대조연구는 Level 1로 상위의 수준이며 두 집단 비 무작위 연구는 Level 2, 단일 집단 비 무작위 연구는 Level 3, 개별실험연구와 조사연구는 Level 4, 사례연구는 Level 5로 Level이 높 아질수록 근거의 수준은 낮아지게 된다.
3. 분석 대상 연구의 근거 분석 및 제시방법
본 연구에서는 Patient, Intervention, Comparison, Outcome(PICO)를 사용하여 대상연구를 분석 및 제시 하였다. 이 방법은 체계적으로 근거를 정리할 수 있으며 대상자, 중재방법, 대조군, 결과의 틀로 적용하여 연구를 분류하였다(Cozzolino, 2008).
Ⅲ. 연구 결과
1. 분석 대상 연구의 질적 수준
본 연구에 포함된 연구는 총 10편이었다. 근거 수준을 분석한 결과, Ⅰ수준이 80%를 차지하여 가장 많았으며 Ⅱ는 10%, Ⅲ은 10%를 차지하였다(Table 1).
2. 연구 대상자에 대한 분석
연구에 참여한 실험군의 수는 1-10명이 5편, 11-20 명이 3편, 21명 이상이 2편으로 10명이하의 실험군을 대상으로 한 연구들이 50%이었고 실험군 내 대상자 수 의 평균은 12.4명이었다. 연구 대상자 수는 1-10명이 2편, 11-20명이 5편, 21명 이상이 3편이었고, 평균 22.8명이었다. 실험 대상자의 평균연령을 분석하였을 때 5세가 1편, 6세가 1편, 7세가 2편, 7-8세가 1편, 9세가 2편, 9-10세가 1편이었다(Table 2).
3. 중재방법에 대한 분석
최종 선정된 10개의 논문에서 실시한 AOT 중재시행 방법은 비디오 영상 혹은 직접 사람이 동작을 보여주는 방법이 있었다. 비디오는 사전에 제작된 비디오이었고, 동작을 보여주는 사람은 부모 혹은 치료사이었다. 비디오 를 적용한 논문이(Action-Video Observation Therapy; A-VOT) 8편으로 가장 많았으며 부모가 직접 행동을 수행하여 모방하는 방법을(Live-Action Observation Therapy; L-AOT) 적용한 논문이 1편, 치료사가 행동 을 보여주고 모방하는 방법을(L-AOT) 적용한 논문이 1편이었다.
중재 내용이 부족한 Kirkpatrick, Pearse, James와 Basu(2016) 연구를 제외하고 AOT의 중재 컨텐츠를 살 펴보면 7개 연구가 모두 병뚜껑 열기, 수건 접기, 블록 놀이하기, 지퍼 열고 닫기와 같은 일상생활활동과 관련된 목적지향적인 활동으로 구성되었다. 그 중 양측성 (bilateral/bimanual) 활동으로만 구성된 중재가 1편이 었고, 6편 연구는 모두 단측성(unilateral)과 양측성 활동 이 혼합되어 있었다(Buccino et al., 2012). 다른 중재 내용으로는 특정한 손 동작이 필요한 마술이 1편, 아래팔 뒤침, 손목과 팔꿈치 폄, 쥐기 등과 같은 단측성 단순 동작으로 구성된 연구가 1편이었다(Nuara, Avanzini, Rizzolatti, & Fabbri-Destro, 2019; Simon-Martinez et al., 2020).
단일그룹 실험설계인 연구를 제외하고 실험군과 대조 군의 중재방법과 내용을 비교하면, A-VOT와 동작과 관 련 없는 풍경 및 이미지에 대한 비디오 관찰(No related Video Observation Therapy; N-VOT)을 비교한 연구 가 총 6편이었다(Nuara et al., 2019). 부모 혹은 치료사 가 직접 동작을 보여주는 L-AOT와 A-VOT를 비교한 연구, 30분과 60분 A-VOT의 각각 효과를 비교한 연구 가 1편씩이었다. 유일하게, Simon-Martinez 등(2020) 의 연구에서는 실험군과 대조군 모두 CIMT를 병행하여 시행하였다(Table 2).
4. 중재에 사용된 평가도구 분석
본 연구에 포함된 10편에 연구에서 사용한 평가도구는 총 15개, 총 35회이었다. Assisting Hand Assessment (AHA), 멜번상지기능평가(Melbourne Assessment of Unilateral Upper Limb Function; MUUL), A measure of manual ability in children with cerebral palsy (ABILHAND-Kids)가 각 5편(13.9%)으로 가장 많았 다. 수정 애쉬워드 경직 척도(Modified Ashworth Scale ;MAS)과 자마 악력계(JAMAR hand dynamometer)가 3편(8.3%), 박스 앤 블록 테스트(Box and Block Test; BBT), 젭슨-테일러 손기능평가(Jebsen-Taylor Hand Function Test; JTHFT)가 각 2편(5.6%)으로 뒤를 이 었다(Table 3).
Ⅳ. 고 찰
본 연구는 뇌성마비 아동을 대상으로 한 AOT 연구를 체계적 고찰 연구방법으로 구체적인 중재 방법, 평가도구 에 대하여 분석하여 추후 연구방향 제시 및 임상적 근거로 활용할 수 있는 기초를 마련하고자 하였다. 체계적 고찰에 포함된 연구는 총 10편이고, 8편의 연구가 Randomized Controlled Trials(RCT) 연구이었다. 연구 검색 시, 기 간의 제한이 없었음 에도 불구하고 뇌성마비 아동을 대상 으로 AOT의 효과를 실험한 연구가 10편 밖에 되지 않아 이에 대한 연구가 부족함을 알 수 있었다. 하지만 본 연구 에 포함된 연구의 80%가 RCT 연구이다. RCT 연구는 참여하는 대상자들을 중재군과 대조군에 무작위로 할당 하여 결과를 비교하여 비뚤림(bias)을 줄일 수 있는 연구 디자인이기 때문에 신뢰할 수 있다(Lee, 2015).
본 연구에 포함된 연구의 연구 대상자 수는 평균 22.8 명이었다. 대상자의 수는 통계적 검정력에 유의한 영향 을 미치므로 타당도가 높은 연구가 되기 위해선 대수의 법칙에 따라 가급적 많은 수의 대상자를 확보하여 연구 의 오차를 줄여야 한다(Lee, Kang, & Sim, 2012). 추후 많은 수의 뇌성마비 아동을 대상으로 AOT중재에 대한 타당도가 높은 연구가 실시되어야 한다고 사료된다.
AOT 중재의 컨텐츠는 단순 활동과 목적지향적 활동 으로 구분되어 있었다. 전통적인 작업치료의 중재 내용 으로 단순 활동을 한 중재보다 목적이 있는 목적지향적 활동을 실시하였을 때 효과가 유의하게 향상되었으며 거 울신경세포를 이용한 거울 치료에서도 과제지향적인 컨 텐츠를 사용하여 중재하는 것을 권장하고 있다(Kim, Park, Jung, & Yoo, 2017; Park, Yoon, & Jung, 2011). 본 연구에 포함된 연구의 AOT 중재 컨텐츠는 10개 중 7개의 연구가 과제지향적인 활동으로 구성되어 있어 재활 훈련의 트렌드가 AOT에도 반영된 것이라 사 료된다.
L-AOT의 효과를 A-VOT 또는 단순동작 반복과 비 교한 연구도 있었다. Kim 등(2018)의 연구에서는 치료 사가 실시한 L-AOT와 A-VOT가 상지에 미치는 효과 를 분석한 결과, L-AOT 그룹은 A-VOT 그룹보다 통 계학적으로 유의하게 상지 가속도 및 JHFT, BBT가 유 의하게 향상되었다. Kirkpatrick 등(2016)은 부모가 실 시한 L-AOT와 시각적 자극 없는 단순 동작 반복 간의 효과를 비교한 결과, 두 그룹 간의 상지 기능의 유의한 차이가 없는 것으로 나타났다. 행동 관찰의 구체적인 방 법에 따른 효과를 검증하는 것은 행동관찰 프로토콜을 구상할 때 중요한 부분이다. 뇌성마비 아동을 대상으로 L-AOT, A-VOT를 단순동작분석과 비교한 효과를 검 증할 필요가 있으며, 더 나아가서는 L-AOT와 A-VOT 의 효과를 검증하는 연구가 시행되어야 할 것이다.
본 연구에서 선정된 10편의 연구 중 6편의 연구에서 실험군은 A-VOT를 적용하고 대조군에게는 사람의 행 동이 없는 풍경 혹은 비디오게임 영상을 시청하게 한 후 실험군과 동일한 행동을 반복연습하도록 하는 N-VOT 를 적용하였다. 전체 12개의 결과 중에 9개의 결과는 통 계학적으로 유의한 향상이 있었다. 거울치료를 중재로 적용했던 연구들에서 대조군에게는 위상치료(sham therapy)를 적용한 것과(Lim, Lee, Yoo, Yun, & Hwang; 2016; Mohan, 2013; Park, Chang, Kim, & Kim, 2015) 같이 A-VOT에서는 중재의 효과를 상승시 키고 사람의 움직임에 대한 시각적 자극을 최소화시키기 위해 N-AOT를 적용하였을 것이라 생각되며 추후 뇌이 미징기법을 사용하여 A-VOT와 N-VOT 적용에 따른 뇌의 활성화를 검증할 필요성이 있다.
A-VOT의 시간을 비교분석한 Kim(2020)의 연구는 실험군과 대조군에게 동일한 방식과 내용의 중재를 적용 하였지만 실험군은 30분, 대조군은 60분으로 치료시간을 설정하였다. 그룹 간에 통계학적으로 유의한 효과는 없었 지만 그룹 내에서 중재 전과 후를 비교하였을 때 Jamar hand dynamometer, QUEST, ABILHAND-Kids test 에서 유의한 향상이 있었기 때문에 A-VOT의 효과에 대 해 검증한 연구라고 할 수 있다.
Simon-Martinez 등(2020)의 연구는 CIMT와 A-VOT를 동시에 실험군에게 적용하였으나 CIMT와 반복연습(Repetition Practice; RP)을 수행한 대조군에 비해 통계학적으로 유의한 향상을 보이지 않았다. 뇌졸 중 환자에게 CIMT와 더불어 A-VOT를 적용하였을 때 CIMT만 수행한 대조군에 비해 미세운동기능이 향상되 었다는 연구 1편을 제외하면 CIMT와 A-VOT를 결합 하여 적용한 연구는 아직 부족하며 효율적인 A-VOT 프 로토콜 개발 및 검증뿐만 아니라 기존의 치료방법에 결 합하여 적용되었을 때 중재 시너지 효과에 대해서 연구 가 시행되어야 할 것이다(Yoon et al., 2014).
Buccino 등(2012), Buccino 등(2018), Quadrelli 등(2019)의 연구에서 시행했던 A-VOT는 한 가지 목 적 지향적인 행동을 3-4단계로 나누어 각 단계의 동작 을 관찰하고 반복연습하는 방법으로 구성되어 있다. 성 인 및 노인에게 주로 발생하는 뇌졸중과 파킨슨병 환자 에게 적용한 A-VOT의 방식은 한 세트 당 한 가지의 행 동을 비디오로 관찰한 후 반복연습하도록 구성되었다 (Cowles et al., 2013; Kim & Bang, 2016; Zhu et al., 2015). 본 연구에서 선정된 연구의 대상자가 아동인 점 을 고려했을 때 습득하였던 기술을 재습득하는 성인과 다르게 새로운 기술을 습득하기 위해 한 가지 행동을 여 러 동작으로 세분화한 방식을 연구에 사용한 것이라 생 각된다.
AOT의 중재 효과 분석을 위해 사용한 평가도구를 살 펴보면, 수행기반 평가도구의 사용빈도가 높으며 그 중 AHA와 MUUL이 가장 많이 사용되었다. Occupational Therapy Practice Framework(OTPF)-3에 따르면 수행기술은 행동요소이며 다양한 작업과 활동에 참여하 는 능력의 기초이다(American Occupational Therapy Association, 2017). 이러한 기초능력을 평가하는 수행 기반 평가도구는 치료사에게 환자에 대한 직접적인 정보 를 제공한다는 장점을 가지고 있다(Rallon & Chen, 2008). 중재를 통해 환자가 활동에 참여하는 능력을 평 가하기 위해선 수행기반 평가도구의 적용이 필수적이라 생각된다.
AOT가 뇌졸중 및 파킨슨 환자 등의 상지기능을 증진 시킨다는 결과들이 체계적 고찰 연구를 통해 제시되었지 만, 뇌성마비 아동을 대상으로 한 행동관찰중재연구에 대한 체계적 고찰은 없었다(Caligiore, Mustile, Spalletta, & Baldassarre, 2017; Peng et al., 2019; Suso-Mart, Touche, Angulo-Diaz-Parreio, & Cuenca-Martinez, 2020; Zang et al., 2019). 본문에 서 10개의 연구를 분석한 결과, AOT 프로그램의 가이드 라인이 없어 중재방식의 일관성이 부족하였다. 추후 효 과적인 AOT의 프로토콜 개발과 중재 효과에 관한 연구 가 많이 이루어져야 함으로 시사한다.
Buccino(2014)는 양측 운동앞겉질과 양측 위관자이랑, 보조운동구역의 활성화를 일으킨다고 하였고, Dinomais 등(2013)은 뇌성마비 아동이 간단한 손동작을 관찰했을 때 fMRI상 관자엽–마루엽–전두엽-후두엽 네트워크 (temporo-parieto-fronto-occipital network)의 활 성화가 일어난다고 하였다.
뇌성마비 아동은 인지 및 언어발달저하가 나타나기 때 문에, AOT가 뇌성마비 아동에게 효과적이라는 근거가 확인된다면, 비교적 방법이 간단하고 대상자의 기능이 많이 저하되어 있어도 뇌의 활성화를 일으킬 수 있기 때 문에 AOT가 유용한 치료적 방법으로 사용될 수 있을 것 이다(Andrew et al., 2018). 또한 AOT가 뇌졸중 환자 에게 미치는 영향이 상지기능 뿐만 아니라 일상생활활 동, 운동수행, 삶의 질 등 다양한 측면으로 검증되었다 (Borges, Fernandes, Melo, Guerra, & Campos, 2018). 추후 뇌성마비 아동을 대상으로 AOT가 상지기 능 뿐만 아니라 일상생활활동, 운동 수행, 삶의 질 등 다 양한 측면에서의 효과를 검증할 필요가 있을 것이다.
Ⅴ. 결 론
본 연구에서는 체계적 고찰을 통해 뇌성마비아동을 위 한 AOT 연구의 대상자, 중재 방식 및 내용, 평가도구에 대해 알아보고자 하였다. 그 결과, AOT의 중재 방식 및 적용 시간은 논문마다 다양하였으며 CIMT와의 결합효 과를 연구한 논문도 있었다. AOT의 콘텐츠는 일상생활 활동과 관련된 목적지향적인 활동이 많았다. 효과를 분 석하기 위한 평가도구는 수행기반평가와 신체적 평가, 설문지가 있었고 그 중 수행기반 평가를 가장 많이 사용 하였다. 본 연구에 선정된 논문은 아동의 운동기능에 초 점을 맞춘 연구들이 대다수였으며 AOT가 뇌성마비 아 동의 상지기능 뿐만 아니라 일상생활활동, 삶의 질 등 다 양한 측면에서 어떠한 영향을 미치는지 효과를 검증할 필요가 있다. 본 연구는 뇌성마비 아동을 위한 AOT 임상 근거 마련 및 추후 연구를 위한 기초자료로 활용할 수 있 을 것이다.