Ⅰ. 서 론
아동의 신체적인 장애를 보이는 원인으로는 뇌성마비, 소아 뇌졸중, 외상성 뇌 손상 또는 뇌종양 등이 있다 (Lannering, Marky, Lundberg, & Olsson, 1990; Roach et al., 2008). 이러한 장애는 운동, 감각 시스템의 손상으로 운동조절, 근력약화, 마비, 경련 등이 발생하며, 특히 상지 기능인 양손협응력, 손기능의 저하 등으로 이어진다 (Maciejasz, Eschweiler, Gerlach-Hahn, Jansen-Troy, & Leonhardt, 2014). 이로 인해 다양한 감각정보를 받아 들이는 경험이 부족하게되어 주변 환경이나 활동경험에 대한 참여가 제한받게 된다. 또한 아동의 탐색, 놀이, 일상생 활활동, 학교생활, 역할 수행과 사회참여에까지 부정적인 영향을 미치게된다(Case-Smith, 2004; Falzarano, Marini, Morasso, & Zenzeri, 2019). 따라서 상지운동장 애의 치료는 상지운동장애를 가진 아동들의 독립성과 삶의 질을 향상시키기 위해 중요하다(Falzarano, Marini, Morasso, & Zenzeri, 2019).
지금까지 국내에서 상지운동장애를 가진 아동의 상지 기능회복을 위한 치료에는 강제유도운동치료(Constrained Induced Movement Therapy; CIMT), 모듈형 자세 보 조도구의 적용, 가상현실기반 양손활동(bilateral training using virtual reality)중재, 체간 근력강화운동 등이 제 공되었다. 또한 촉각자극 강화 프로그램(active tactile stimulation reinforcement), 다감각환경(snoezelen) 프로그램, 상호작용식 메트로놈(interactive metronome) 이 중재로 사용되었다(Bang & Jang, 2017; Choi, Park, Lee, & Kim, 2013; Hwang & Jeong, 2011; Jung & Kim, 2013; Kong, 2014; Lee & Song, 2009; Park, Jo, & Lee, 2015).
최근에는 상지 기능의 회복을 위한 중재방법으로 로봇 재활 연구가 많이 이루어지고 있다. 상지 재활로봇은 상 지의 움직임, 마비 정도에 따라 로봇의 보조 도움, 훈련의 집중 반복이 가능하며, 동작의 시각적 피드백이 가능하 며, 비디오 게임과 결합되어 특히 소아 집단에서 어려운 운동 작업에 집중하면서 동기부여와 주의력을 향시킬 수 있다(Gordon & Okita, 2010; Kim, 2018). 또한 치료 시간과 강도를 조절할 수 있어 소아에게 적용하기에 도 움이 될 수 있다(Bishop, Gordon, & Kim, 2017). 충분 한 반복을 통한 적극적인 상지치료는 운동 시스템 내에 신경 가소성 변화를 유도하고 운동 수행을 향상시키는데 필수적인 치료방법이다(Bishop et al., 2017).
상지기능장애를 가진 아동을 대상으로 로봇치료를 적 용한 국외 고찰연구에서도 상지재활로봇의 종류와 그 효 과에 대하여 제시되었다(Falzarano et al., 2019). 국내 에서는 뇌성마비 아동을 대상으로한 상지재활 중재법에 대한 고찰이 제시되었다(Park, 2018). 하지만 이러한 연구들은 뇌성마비 아동에 국한되어 있거나, 고찰 연구 로만 진행이 되어 그 효과가 통계적으로 확인되지 않았 으며, 최근 10년간 상지운동장애를 가진 아동을 대상으 로 상지 기능회복을 위한 중재로 상지재활로봇을 사용한 연구에 대한 고찰 및 메타분석은 이루어지지 않았다.
따라서 본 연구는 상지운동장애를 가진 소아를 대상으 로 적용한 상지재활로봇의 임상적 효과를 알아본 연구들 을 체계적으로 고찰하고, 어떠한 효과성을 보이는지 확 인하기 위해 메타분석을 사용하여 그 효과를 알아보고자 한다. 이를 통해 본 연구는 상지운동장애를 가진 소아를 대상으로 상지재활로봇 중재효과를 제공할 때 근거로 활 용이 가능한 자료를 제공하고자 한다.
Ⅱ. 연구 방법
1. 연구 설계
본 연구는 상지운동장애를 가진 소아환자들에 대해 효 과를 검정한 연구 결과들을 체계적으로 문헌을 고찰한 후 메타분석을 통해 분석하고, 상지재활로봇의 종류와 상지기능의 변화 정도를 살펴보았다. 메타분석은 기존 연구들을 체계적인 방법을 통해 종합 및 분석함으로써 임상적 유용성과 합의를 도출하고 좀 더 일반화된 검증 을 제시할 수 있는 과학적 방법이다.
2. 연구대상 및 자료수집 절차
2010년 1월부터 2020년 12월까지 출판된 상지운동 장애를 가진 소아환자들에게 상지재활로봇을 적용한 연 구를 대상으로 하였다. 자료 수집은 온라인 검색법을 통 하여 실시하였다. 논문 검색은 Conhrane Datacase, PubMed, ProQuest, Embase 등을 이용하였고, 검색에 사용된 주제어에는 ‘Upper extremity’, ‘Robotic’, ‘Rehabilitation’, ‘Child’ 등이 있다. 1명의 연구자가 독립 적으로 연구의 검색을 수행하였으며, 선정 및 논의가 필 요한 경우 연구자간 회의를 진행하여 검토하였다. 문헌 검색 결과로 총131편의 논문이 검색되었다. 검색된 논문 에서 배제기준에 해당하는 연구와 중복 검색된 연구를 제외하여 총 22편의 논문을 선정하였다(Figure 1).
4. 체계적 문헌 고찰
최종 선정된 연구결과들의 체계적 고찰을 하기 위해 Participation, Intervention, Comparisons, Outcomes, Timing of Outcome Measurement, Settings, Study Design(PICOTS-SD) 방식을 활용하였다. 질적평가 는 전통적 단일계층의 근거 모형에 따라 평가하였다 (Arbesman, Scheer, & Lieberman, 2008). 레벨 I은 체계적 고찰, 메타 분석, 무작위 대조연구, 레벨 II는 코 호트 연구, 비무작위 연구, 레벨 III은 사전-사후 연구, 단일 집단 비무작위 연구, 레벨 IV는 개별실험연구 및 조 사 연구, 레벨 V는 사례 연구, 질적 연구에 해당한다.
5. 메타분석 방법
선정된 논문은 Comprehensive Meta-Analysis 3.0 (Biostat, Englewood, NJ, USA) 프로그램을 사용하여 통계적 이질성, 효과크기, 민감도, 출판편의 검정을 분석 하였다.
1) 질적 메타분석방법
최종 선정된 5편의 논문에 대해 Jadad 평가를 사용해 두 명의 연구자가 논문의 질적 분석을 수행하였다. Jadad 평가는 Randomized Control Trial(RCT) 논문의 질적 분석을 위한 도구로 무작위화의 적절성, 연구 대상자들 의 처리군 할당에 사용된 일련번호의 적절성, 이중맹검 법의 적절성, 대조군과 통제군의 비교 적절성, 대상자 추 적 관찰 기술에 관한 적절성 등 5개의 문항으로 구성되어 져 있다. 각 항목에 대해 1점씩 점수를 주게 되며, 0-5점 으로 평가한다. 최종 논문의 질 평가는 점수가 0-2점 사 이는 낮은 질의 논문으로, 3-5점 사이는 높은 질의 논문 으로 평가한다(Jadad et al., 1996).
2) 통계적 이질성 검정
통계적 이질성은 각 연구결과의 처리효과에 대한 측정 및 해당 신뢰구간의 요약자료의 크기들이 통계적으로 서 로 다른 것을 의미하며 이를 확인하기 위해 카이제곱 검 정을 통해 Q 통계량에 대한 유의성 검정을 시행하였다 (Cochran, 1954). 메타분석의 경우는 사용되는 연구의 수가 적어 통계적으로 검정력이 낮아지게 되므로 유의수 준을 상향하여 Q 통계량의 p 값이 .1 보다 작으면 연구들 간에 통계적 이질성이 있다고 판단한다(Rosenthal & Rubin, 1982).
3) 효과크기 산출
본 연구에서 사용한 효과크기는 평균과 표준편차, 통 계적 유의적 검정을 이용하여 상지운동장애를 가진 아동 에게 적용한 상지재활로봇치료의 효과크기를 산출하였 다. 본 연구에서 산출된 효과크기는 Cohen(1988)의 기 준에 의해 .8 이상일 때는 큰 효과, .5 정도는 중간 효과, 0.2이하일 때는 작은 효과로 해석한다.
4) 민감도 검정
민감도 검정은 Lau, Ioannidis와 Schmid(1997)의 연구에서 제안한 방법으로 추정된 통합 효과크기의 엄밀 성을 검정하기 위해 제시된 가정이 변화함에 따라 통합 추정치의 값이 어떠한 영향을 받는지 고정효과 모형이나 확률효과 모형의 방법에 따라 구한 모형의 결과를 비교 하였다.
Ⅲ. 연구 결과
1. 분석 대상 연구의 일반적 특성
본 연구의 분석 대상 연구는 총 22편으로, 다음과 같다 (Appendix 1). 선정된 연구는 2010년에서 2020년 사 이에 영어로 출판되어진 상지운동장애를 가진 아동을 대 상으로 상지재활로봇치료를 적용한 연구이다. 참가자는 4-18세 사이의 아동을 대상으로 하였으며, 참여자 수는 총 368명이다.
2. 분석 대상 연구의 질적 수준
본 연구에서 분석된 대상 연구 22편의 질적 수준을 분 석한 결과는 레벨 I은 5편(22.73%), 레벨 II는 4편 (18.18%), 레벨 III는 9편(40.91%), 레벨 V는 4편 (18.18%)이었다. 질적 메타분석에서 Jadad평가를 기준 으로 3-5점으로 나타났다.
3. 로봇의 종류와 빈도
총 22편의 연구에서 사용한 로봇의 종류와 빈도를 분 석하였다. 로봇의 종류에는 Armeo Spring, InMotion2, Amadeo, REAPlan, Novint Falcon, NJIT-RAVR, CosmoBot, WristBot, ReHaptic Handle로 총 9개의 로봇이 분석되었다. 로봇의 사용 빈도는 Armeo Spring 8편(36.36%), InMotion2 3편(13.64%), WristBot 3 편(13.64%), Amadeo 2편(9.09%), REAPlan 2편 (9.09%), Novint Falcon, NJIT-RAVR, CosmoBot, ReHaptic Handle 각 1편(4.55%)으로 나타났다. (Table 1).
4. 평가도구
평가도구 중 Quality of Upper Extremity Skills Test(QUEST) 9회(20.93%)로 가장 많았다. 다음으로 는 Melbourne Assessment of Unilateral Upper Limb Function(MAAULF) 7회(16.28%), Fugl-Meyer Assessment(FMA) 4회(9.3%), Modified Ashworth Scale(MAS) 4회(9.3%), Strength 4회(9.3%), Range of motion(ROM) 3회(6.98%), Assisting Hand Assessment(AHA) 3회(6.98%), Gross Motor Function Measure(GMFM) 2회(4.65%), Pediatric Evaluation of Disability Inventory(PEDI) 2회(4.65%), Peabody Develpmental Motor Scale(PDMS) 1회(2.32%), JTTHF 1회(2.32%), Motor Function 1회(2.32%), Finger to Nose test 1회(2.32%), Life habits 1회 (2.32%) 순으로 사용되었다(Table 2).
5. 계량적 메타분석 결과
1) 통계적 이질성 검사
대상 논문의 이질성 검정에서 상지 재활로봇 치료에 따른 상지 기능 변화 정도의 Q 통계량은 27.45(df = 5, p = .00)이다. 중재의 효과를 알아본 자료는 이질적이었 다(p < .10). 그러므로 중재의 연구 결과 통합에는 무작 위효과모형을 사용하였다(Table 3).
2) 상지재활로봇 치료가 상지운동 장애를 가진 아 동의 상지기능 변화 정도에 미치는 효과
상지재활로봇의 치료효과에 따른 상지운동기능 변화 에 대한 메타 분석 결과 효과크기 범위는 –.93에서 3.69 까지였다. 전체 효과크기는 .98(95% 신뢰구간: .13 - 1.78)로 큰 효과 크기로 해석할 수 있다. 산출된 효과크 기가 양(+)의 값을 보여 상지재활로봇을 적용한 실험군 이 대조군보다 상지기능 변화에 긍정적인 영향을 보였으며, 통계적으로 유의한 결과를 보였다(p < .05)(Figure 2).
3) 민감도 검정
상지재활로봇치료의 민감도 검정에서 무작위효과모 형과 고정효과모형의 효과크기 및 95% 신뢰구간을 비교 해보면 상지재활로봇치료는 고정효과모형이 큰 경향을 보인다(Table 4).
4) 출판편의 검정
상지 재활로봇 치료 효과의 6개의 값들이 양측으로 고루 분포하였다. 세 개의 값이 영역 안에 분포하고 세 개의 값은 영역에서 벗어 났으며, 대칭적인 경향을 보였다 (Figure 3).
Ⅳ. 고 찰
아동을 대상으로한 상지재활 중재법에 대한 고찰이 제 시되었지만 이러한 연구들은 뇌성마비 아동에 국한되어 있거나, 고찰 연구로만 진행이 되어 그 효과를 통계적으 로 확인할 수 없었다(Falzarano et al., 2019; Park, 2018). 또한 최근 10년간 상지운동장애를 가진 아동을 대상으로 상지 기능회복을 위한 중재로 재활로봇을 사용 한 연구에 대한 고찰 및 메타분석은 이루어지지 않았다. 이에 본 연구에서는 상지운동장애를 가진 소아를 대상으 로 적용한 상지재활로봇의 임상적 효과를 알아본 연구들 을 체계적으로 고찰하고, 어떠한 효과성을 보이는지 확 인하기 위해 메타 분석을 통하여 알아보았다.
상지운동장애를 가진 아동의 상지 기능회복을 위해 다 양한 상지재활로봇이 사용되었다. 분석에 포함된 22편 의 문헌에서는 총 9개의 로봇이 사용되었고, Armeo Spring 8편, InMotion2 3편, WristBot 3편, Amadeo 2편, REAPlan 2편, Novint Falcon, NJIT-RAVR, CosmoBot, ReHaptic Handle 각 1편으로 나타났다. 현 재 임상에 상용되어진 상지재활로봇은 Armeo Spring, InMotion2, Amadeo, REAPlan, Novint Falcon 총 5개 이다(Falzarano et al., 2019).
Armeo Spring이 8편으로 가장 높게 나타났다. 이는 현재 임상에 상용화 된 상지재활로봇의 종류와 일치하며, 상지재활로봇을 체계적으로 고찰한 선행연구와 일치하 는 바이다(Falzarano et al., 2019). Armeo Spring은 스프링을 통해 상지의 무게를 보조하며, 저항이나 강도, 운동 범위 등을 환자의 상태에 따라 조절할 수 있어 아동 들에게 적용하기에 적합한 것으로 사료되며, Armeo Spring을 적용한 다양한 연구에서 통계적으로 유의미한 상지 기능회복의 효과를 확인하였다(Beretta, et al., 2018; Biffi et al., 2018; Cimolin et al., 2019; Cimolin et al., 2016; El-Shamy, 2018; Elshafey & Elnaggar, 2015; Falzarano et al., 2019; Keller & Van Hedel, 2017; Padyšakov et al,. 2015).
InMotion2는 아동의 근력을 지속적으로 측정하여 아 동의 수행 능력에 따라 로봇이 지속적으로 움직임을 조 절, 지지하여 점진적인 재활을 돕도록 설계되었으며, 임 상에 상용화된 상지재활로봇의 종류이다(Falzarano et al., 2019). 본 연구에서 확인한 문헌들에서도 뇌성마비 아동과 후천적 뇌손상 아동 모두에게 상지기능의 상당한 향상을 보였으며, 움직임의 질이 향상됨을 보고하였고, 통계적으로 유의미한 결과를 나타냈다(Krebs et al., 2012: Ladenheim et al., 2013; Turner, Winterbotham, & Kmetova, 2012).
Amadeo는 신경학적, 정형외과적 질환이 있는 환자를 위해 손의 치료를 제공하도록 설계되었다. 상지말단부위 를 위한 시스템에 기반을 두었고 수동, 능동적인 치료가 가능하며, 장치의 구성요소는 작거나 큰 손에 맞게 조정 할 수 있으므로 소아용으로 사용이 가능하다(Bishop et al., 2017). 본 연구에 포함된 2편의 문헌에서는 Amadeo 적용 후 손 기능의 상당한 개선이 있었음이 확인되었다 (Elnaggar, 2016; Padyšaková et al., 2015). 이는 상 지말단부위를 집중적으로 재활할 수 있었기 때문이라 사 료된다.
REAPlan은 대상자가 원하는 경로로 움직일 수 있도 록 밀어주거나 고정된 일정한 속도로 대상자가 움직일 수 있도록 로봇이 움직임을 돕는다. 대상자 개인의 근력 과 움직임의 상태에 따라 상지재활로봇이 도움의 양을 조절할 수 있도록 설계되었다. 또한 시각적 피드백을 받 아 대상자의 움직임의 정보를 제공한다(Gilliaux, 2015). 본 연구에 포함된 1편의 문헌에서는 고식적 재활치료를 받은 그룹보다 더 큰 기능의 변화가 있음을 확인하였다 (Gilliaux, 2015). 이는 상지재활로봇 중재를 통해 감각 운동을 회복, 증진 시키고 질병의 진행을 예방하는 중요 한 기회를 제공하였기 때문이라 사료된다(Gilliaux et al., 2015).
Novint Falcon은 가상 현실 환경에서 대상자들이 자 유롭게 움직이며 가상 현실 속에서 원하는 경로로 이동 하기 위해 움직이게 설계되었다(Elsaeh er al., 2017). 아동을 대상으로하여 Novint Falcon을 중재한 연구는 1 편이였으며, 아동들은 상지재활 종료 후 상지의 관절 움 직임의 개선을 보였다(Elsaeh et al., 2017).
WristBot, NJIT-RAVR, CosmoBot, ReHaptic Handle을 활용한 문헌은 총 6편으로 현재임상에 상용화 가 되지는 않았지만 뇌성마비 아동과 후천적 뇌손상을 가진 아동을 대상으로 연구가 진행되었다. 연구의 참여 한 대상자는 1-9명으로 단일대상연구나 사례연구로 진 행되었다. 6편의 문헌에서 상지재활로봇의 중재 후 관절 가동범위가 증가되고, 상지 기능이 향상됨을 확인하였다 (Fluet et al., 2010; Marini et al., 2014; Marini et al., 2015; Marini et al., 2017; Tong et al., 2015; Wood, Lathan, & Kaufman, 2012).
상지기능을 평가한 도구는 총 14개의 평가도구가 사 용되었다. 그 중 QUEST가 9회로 가장 많이 사용되었다. 이는 뇌성마미 아동의 상지 기능을 질을 평가하기 위해 개발되어진 QUEST가 아동들의 상지 기능을 확인하기 위해 가장 적합한 평가도구로 사료 되어지는 바이다 (DeMatteo et al., 1993; Thorley, Lannin, Cusick, Novak, & Boyd, 2012).
상지운동장애를 가진 아동들에게 상지재활로봇 치료 를 적용한 결과 .98로 큰 효과 크기가 있음을 확인하였다 (Cohen, 1988). 이는 상지재활로봇 치료가 상지기능의 향상에 많은 효과가 있음을 나타내며, 상지재활로봇 치 료가 아동의 상지기능의 변화를 확인한 이전의 연구와도 동일한 결과이다(Cimolin et al., 2019; Raouafi, Raison, & Achiche, 2020). 이러한 결과는 상지재활로 봇 치료가 상지의 움직임, 마비 정도에 따라 로봇의 보조 도움, 훈련의 집중 반복이 가능하며, 동작의 시각적 피드 백이 가능하기 때문이라 사료된다(Kim, 2018). 또한 더 높은 치료 강도와 횟수, 재현 가능한 운동을 제공할 수 있으며(Huang & Krakauer, 2009), 충분한 반복을 통 한 적극적인 상지치료로 운동 시스템 내에 신경 가소성 변화를 유도하고 운동 수행을 제공하여 긍정적인 효과를 도모한 것으로 보인다(Bishop et al., 2017).
이질성 검사에서 상지재활로봇 치료에 따른 상지기능 변화 정도의 Q 통계량은 27.45(df = 5, p = .00)로 자 료는 이질적이었다(p < .10). 이질성은 결합하고자 하는 연구들의 다양성으로 인해 생기는 차이이며, 이질성이 있는 연구들의 통합을 위하여 무작위효과모형을 사용할 수 있다(Kang, 2015). 본 연구에서 자료가 이질적이게 판단되어 상대적으로 작은 규모의 연구들에 더 많은 가 중치를 줄 수 있는 무작위효과 모형을 사용하였다.
민감도 검정에서 상지재활로봇치료는 고정효과모형 이 큰 경향을 보인다. 민감도 검정은 다른 가정하에서 결 과가 일관성 있는지 결정하고, 내려진 결정의 영향을 검 정하기 위한 것이다. 본 연구에서는 고정효과모형이 .99, 무작위효과모형이 .95로 큰 차이가 없는 것으로 확인되 어 일관성에 큰 영향이 미치지 않는 것으로 확인되었다 (Lee & Lee, 2015).
출판 편의 검정 결과 깔때기 그림에서 오른쪽에 1개 이상의 이상치가 보이나 이는 대략적 대칭형태를 보여 해당 분석에 출판편의가 개입되었을 가능성은 낮은 것으 로 보인다. 출판편의 검정은 효과크기의 분포가 깔때기 의 꼭대기에서 적고, 아랫부분에서 넓어야하며, 효과크 기의 분포가 대칭적일 때 출판편의가 없는 상태로 나타 난다(Kang, 2015).
이처럼 상지 재활로봇 치료가 아동의 상지 기능의 향 상에 효과적인 치료 방법이라는 사실이 입증되었으며, 임상에 적용하기에도 유용다. 실제로 국내외 임상 활용 이 지속적으로 늘어나고 있는 선행연구의 결과를 지지한 다. 따라서 실제 일상생활 속에서 기능적으로 사용할 수 있도록 장애 정도에 따라 알맞은 상지재활 프로그램이 병행된다면 더욱 유용한 중재 방법으로 사용될 수 있을 것이다.
본 연구는 아동을 대상으로하여 상지재활로봇을 적용 한 무작위 실험 연구가 많지 않아 많은 연구를 포함하지 못하였다. 하지만 실제 임상에서 상지 운동장애를 가진 아동에게 사용되는 중재 프로그램의 효과를 객관적으로 입증했다는 점에서 의의가 있다. 또한 대상자를 아동으 로 한정하여 보다 많은 상지재활로봇들이 포함되지 않은 제한점이 있다. 따라서 앞으로 다양한 진단에 대한 다양 한 상지재활로봇 중재, 효과 검증, 임상의 실용성을 해석 하는 활발한 연구를 통해 다양성과 근거를 확보해야 할 것이다. 하지만 본 연구를 통해 상지 운동장애를 가진 아 동에게 상지 재활로봇 치료를 적용하는 임상가들에게 근 거 제시 자료로 사용되어질 수 있을 것으로 사료된다.